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转载:病例报告 |子宫颈肝样腺癌1例

发布时间:2025-02-18
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选自:中华妇产科杂志2025年1月第60卷第1期

作者:刘倩 彭萍 
中国医学科学院北京协和医学院北京协和医院妇产科 国家妇产疾病临床医学研究中心, 北京 100730 
通信作者:彭萍,Email:pengping2164@sina.com

引用本文: 刘倩, 彭萍. 药物流产相关子宫动静脉畸形 1 例[J]. 中华妇产科杂志, 2025, 60(1): 56-58.DOI:10.3760/cma.j.cn112141-20240408-00205

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摘要

子宫动静脉畸形(UAVM)是指子宫动静脉之间以瘘的形式相连通,于血管连接处形成畸形的血管团。妊娠相关获得性UAVM常继发于正常位置妊娠及异位妊娠所致的绒毛植入、剖宫产、自然分娩、滋养细胞疾病、手术流产或药物流产等妊娠相关事件;通常表现为阴道流血、继发贫血,宫腔占位,人绒毛膜促性腺激素(hCG)未降至正常水平。部分患者可表现为无明确诱因的阵发性大出血,或短时间内大量出血后迅速停止的“开关式”出血,严重时可导致循环失代偿甚至危及生命。本文报道1例药物流产后反复阴道流血、超声检查提示子宫前壁混合回声区伴丰富血流信号的UAVM患者,经药物治疗无效后予子宫动脉栓塞术,并行清宫手术后子宫肌层血流恢复正常。临床医师需要进一步认识到妊娠物残留不仅是UVAM形成的危险因素,残留的妊娠物被及时清除也是治疗UAVM的关键,本例的诊治经过为妊娠相关UAVM的诊断及治疗提供了经验。


患者36岁,主因“清宫手术后1个月余,可疑子宫动静脉畸形(uterine arteriovenous malformation,UAVM)2周余”于2024年2月1日入院。孕1产0,平素月经规律,经期5~7 d、周期28~30 d,末次月经2023年10月19日。2023年11月8日,因“原发性不孕症”于外院移植囊胚,移植45 d发现胚胎停止发育,行米菲司酮联合米索前列醇药物流产,因大出血行清宫手术(12月25日),病理检查结果:胎盘绒毛组织,部分绒毛水肿。术后2周外院复查超声示:子宫前壁4.2 cm×2.1 cm占位,考虑宫腔残留,“子宫动静脉瘘”不除外。2024年1月10日,外院检测人绒毛膜促

性腺激素β亚单位(human chorionic gonadotropin-beta subunit,β-hCG)800 U/L,予米非司酮50 mg每天2次共2 d,此后持续少量暗红色阴道流血。术后4周出现突发阴道大量流血,于外院予以止血治疗,1 d后出血减少。术后5周余再次出现突发大出血,出血持续1 d,未经治疗自行减少。2024年1月31日就诊于本院,复测β-hCG 43.8 U/L,血红蛋白含量105 g/L,行经阴道超声检查提示:子宫前壁肌层内混合回声,范围4.6 cm×4.6 cm×3.2 cm,形态欠规、边界欠清,累及肌层( 图1A ),其内可见较丰富的血流信号,可见低阻动脉频谱,收缩期峰值流速(peak systolic velocity,PSV)78.5 cm/s,阻力指数(RI)0.25,见 图1B 、 1C ;前壁子宫肌瘤2.5 cm×2.0 cm。2024年2月1日入本院,盆腔磁共振成像检查(magnetic resonance imaging,MRI)检查示:子宫内膜无明显增厚,结合带完整,宫腔内团块状异常信号,呈等或稍长T 1信号、短或长T 2信号,最大截面大小约36 mm×27 mm,扩散加权成像(DWI)信号边缘增高,见 图1D 。既往史:2023年4月外院宫腔镜检查,未见明显异常。入院后妇科检查:外阴无异常,阴道畅、少量血迹,子宫颈光滑,子宫常大,双侧附件区未触及囊实性包块。入院诊断:宫腔占位:妊娠物残留,继发UAVM?患者入院后完善相关检查和术前准备,于2月1日行子宫动脉栓塞术,术中见双侧子宫动脉造影后显示供血区染色丰富( 图2A ),髂内静脉在动脉期提前显影( 图2B ),考虑为多发动静脉瘘形成,予明胶海绵颗粒栓塞,手术顺利,复查造影示双侧子宫动脉富染区消失。次日行超声引导下清宫手术,清除出较多陈旧性妊娠物组织。2月3日,复测β-hCG 28.3 U/L,术后病理检查示:退变的绒毛组织。术后2周(2024年2月15日)门诊随诊,无阴道流血,超声检查见子宫前壁肌层血流恢复正常;2月25日月经复潮,经期及经量较前无明显变化,末次月经为2024年3月24日。

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讨论

UAVM是指子宫动静脉之间以瘘的形式相连通,动脉分支与静脉分支之间绕过毛细血管网出现异常的直接交通,于血管连接处形成畸形的血管团;为发生于子宫及宫旁动静脉的一种较罕见的血管畸形性病变,可分为先天性和获得性;不同文献中报道的发病率差异较大,为0.2%~5.2%;组织学检查显示子宫肌壁内动脉分支和静脉丛之间有多个小的动静脉瘘 [ 1 ] 。既往文献中关于动静脉畸形有多种名称,包括动静脉瘘(arteriovenous fistula) [ 2 , 3 ] 。妊娠相关获得性UAVM通常继发于妊娠相关事件,可能与分娩或妊娠丢失后子宫复旧不良及胎盘血管床复旧不全有关,病理表现为胎盘床血管未闭塞 [ 4 ] 。在分娩或妊娠丢失后胎盘床血管闭塞不全的病理基础上出现异生血管,而有侵蚀活性的滋养细胞参与了此过程,成为UAVM形成的影响因素。大多数UAVM患者合并胎盘组织残留,β-hCG未降,在手取胎盘等宫腔操作的患者中更为常见。药物流产、自然流产后未行宫腔操作的患者发生UAVM的比例可高达40% [ 5 ] ,因此可以推测,分娩或流产后妊娠物残留可能是影响胎盘床复旧的因素。本例患者发现胚胎停止发育后行药物引产,清宫手术后半月余发现妊娠物残留,经药物治疗残留的妊娠物组织无显著缩小,成为UAVM形成的危险因素。因此,启动药物引产前应充分评估患者是否存在绒毛过度侵蚀的危险因素,残留的妊娠物经保守治疗效果欠佳时应积极手术治疗,从而减少UAVM形成的可能性。


UAVM可表现为不同程度的阴道流血,10%~30%的患者出现无诱因阵发性大出血,或短时间内大出血后迅速停止的“开关式”出血,严重时可导致循环不稳定 [ 6 ] 。UAVM的典型超声特征为子宫肌层血流丰富伴湍流,有彩色的“马赛克”样显像,以及红色或蓝色的血流混乱图像和明显的血流倒流现象。多普勒频谱表现为高速低阻的特点 [ 7 ] 。数字减影血管造影(DSA)为诊断UAVM的“金标准”,造影表现为子宫动脉增粗,失去正常形态,病灶处呈管状或囊状扩张。若患者无大出血时,并无行子宫动脉造影的指征,因此UAVM真正的发病率并不确定。文献报道,具有典型超声表现且合并难治性大出血的患者中,仅33%为真正的UAVM [ 4 , 8 , 9 ] 。本例患者超声表现为子宫前壁肌层内混合回声,可见较丰富的血流信号,表现为低阻动脉频谱,PSV:79 cm/s,RI:0.25,结合临床表现反复“开关式”大出血,高度疑诊UAVM。因患者出现反复“开关式”大出血行子宫动脉栓塞术,造影时动脉期见髂内静脉提前显影,符合UAVM的诊断标准。


目前,关于妊娠相关UAVM尚无公认的治疗指南,临床存在着漏诊误诊、治疗不足或过度的情况。研究显示,产后及妊娠丢失早期子宫肌层血流丰富多见,并于产后6周恢复。分娩后3 d,约50.5%的产妇可观察到子宫肌层血流增强(enhanced myometrial vascularity,EMV) [ 9 ] ,通常位于胎盘附着部位,仅3.9%的产妇于产后6周可观察到EMV [ 5 ] 。妊娠相关UAVM的患者,经期待或药物治疗,子宫肌层血流PSV逐渐降至正常。研究发现,70.4%超声符合UAVM诊断的患者,期待治疗期间未出现难治性大出血,PSV可恢复至正常水平,自确诊至PSV<10 cm/s的平均时间为4.5周 [ 10 ] 。Vilos等 [ 11 ] 研究了20例妊娠相关UAVM患者,采用促性腺激素释放激素激动剂(GnRH-a)联合芳香酶抑制剂、氨甲环酸药物治疗,18例患者在治疗1~3个月病灶消失。但研究均未提出UAVM合并妊娠物残留时患者的转归。Timmerman等 [ 4 ] 指出,PSV可以作为分流高危患者的重要指标,治疗需结合临床症状及PSV,UAVM合并PSV>83 cm/s时需积极治疗,如子宫动脉栓塞术;而PSV<39 cm/s者无需栓塞。Timor-Tritsch等 [ 10 ] 也指出,UAVM若无难治性大出血,40<PSV<60 cm/s可期待治疗;PSV高于60~70 cm/s可考虑子宫动脉栓塞术。有学者发现,人工流产后超声诊断为UAVM的患者,当血hCG恢复正常时,B超提示的子宫血管病变均消失。而伴发妊娠物残留的部分患者可无明显临床表现,宫腔内妊娠物残留病灶可随时间延长在数周或数月内消退 [ 12 ] 。谭伊琳等 [ 13 ] 认为,当观察到β-hCG持续阳性、宫腔占位时,积极处理宫腔内妊娠物残留病灶是治疗妊娠相关UAVM的关键。本例患者清宫手术后β-hCG持续阳性、宫腔占位较大且持续存在,因反复大出血行子宫动脉栓塞术,宫腔内病灶清除后2周复查超声,子宫肌层血流已恢复至正常,由此可见,及时清除较大的残留妊娠物对治疗UAVM至关重要。


妊娠相关UAVM较为少见,通过本例的报道,临床医师需要进一步认识到妊娠物残留不仅是UVAM形成的危险因素,及时清除宫腔内妊娠物残留病灶也是治疗UAVM的关键。此外,应充分评估是否存在绒毛过度侵蚀的危险因素,若存在应谨慎选择药物流产;发现妊娠物残留、β-hCG持续阳性应积极处理宫腔内妊娠物残留病灶。另外,UVAM的诊治需在随时能启动子宫动脉栓塞术的医院进行,诊治需结合患者临床症状、体征及子宫肌层血流、频谱分流高危患者。目前尚无UAVM的高质量前瞻性研究数据,未来研究需要进一步探索及分层高危患者,进行个体化精准治疗。


利益冲突 所有作者声明无利益冲突

转载:妇产科空间微信公众号




本文编辑: 沈平虎
参考文献:略


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