转载:病例报告 | 引产后清宫手术致膀胱子宫瘘1例
作者:郎茂竹 张艺巍 周莹 陈娟 朱兰
中国医学科学院北京协和医学院北京协和医院妇产科 国家妇产疾病临床医学研究中心 疑难重症及罕见病国家重点实验室, 北京 100730
通信作者:朱兰, Email:zhu_julie@vip.sina.com
引用本文:郎茂竹,张艺巍,周莹,等. 引产后清宫手术致膀胱子宫瘘1例[J]. 中华妇产科杂志,2025,60(08):645-647.DOI:10.3760/cma.j.cn112141-20241211-00662.

摘要

膀胱子宫瘘(VUF)是一种罕见的泌尿生殖道瘘。本文报道1例28岁患者,既往有剖宫产史,因“孕36 +2周,胎儿脑积水”行依沙吖啶羊膜腔内注射引产,阴道分娩后检查胎盘胎膜欠完整,考虑宫腔残留,行清宫手术;引产后1个月出现阴道流液,引产后3个月月经恢复,但出现周期性血尿、阴道漏尿,经膀胱镜检查诊断为VUF,进行了VUF修补术,效果良好。本文复习了VUF患者的诊疗过程,并回顾了VUF的相关文献,旨在加强对此种罕见疾病的认识,提醒同道们既往子宫手术史的患者需行宫腔操作时要严格把握指征,术中轻柔操作,加强防范意识,警惕VUF的发生。
患者28岁,孕3产2,2014年因意外妊娠人工流产1次;2016年因珍贵儿行择期剖宫产术,剖宫产术后恢复正常;患者于2022年12月17日因“孕36 +2周,胎儿脑积水”在外院行依沙吖啶羊膜腔内注射引产,引产成功、阴道分娩,产程顺利,分娩后检查胎盘胎膜欠完整,考虑宫腔残留,遂行清宫手术(无超声引导),清宫操作过程顺利,术中出血少,患者无不适。清宫手术后无发热、腹痛、阴道流血等症状。引产后1个月患者出现不自主阴道流液,憋尿、提重物时明显,阴道流液前无明显尿意。引产后3个月,患者月经恢复,持续5 d自净,月经结束后3 d出现血尿,伴血块,尿频,无尿痛,无发热;之后,每次月经来潮时阴道仅少许淡粉色血迹,周期23~24 d,每次持续8~10 d,并出现周期性血尿。引产后半年就诊于本院,门诊行亚甲蓝试验排除了膀胱阴道瘘,并行妇科超声检查提示子宫前壁下段见无回声区,大小约1.3 cm×0.7 cm×0.7 cm,子宫下段肌层连续性中断,该处肌层呈窦道样通向膀胱,宽约0.4 cm,局部与膀胱壁分界不清,探头加压后未见明显相对运动,前壁下段可见肌层样回声突向膀胱,大小0.9 cm×1.0 cm×0.8 cm,血流信号来自子宫前壁肌层,结合病史,考虑膀胱子宫瘘(vesicouterine fistula,VUF)。见 图1A , 1B 。2023年8月31日,本院盆腔磁共振成像(magnetic resonance imaging,MRI)检查提示子宫前壁下段、子宫颈前唇与膀胱相通,VUF可能,见 图1C 。2023年9月3日,本院CT尿路造影(CT urography,CTU)提示VUF可能,建议患者入院手术。患者与家属商量后于12月12日入院,妇科检查:外阴正常,阴道前壁未见明显异常开口,子宫颈光滑,子宫正常大小、活动可,双侧附件区未及异常;嘱患者咳嗽及用力后,未见明显尿液流出。膀胱镜检查见:膀胱三角后区(双侧输尿管口内上方)黏膜可见圆形缺损,在此缺损处,可见暗红色软组织,其形状类似乳头状,突入膀胱内,直径约1 cm,结合病史及CTU等检查结果,考虑此处为瘘口并膀胱软组织突出,见 图2 。遂行开腹VUF修补术,术中见子宫前壁下段和膀胱后壁致密粘连,分离粘连过程中进入膀胱,膀胱底部可见一瘘口,表面见子宫内膜样组织,瘘口和子宫前壁致密粘连,并通入宫腔,VUF诊断明确。明确双侧输尿管开口位置后,连续缝合膀胱全层,关闭膀胱缺损;宫腔至阴道放置橡胶材质的T管支撑,关闭子宫缺损;游离带蒂网膜组织覆盖子宫创面表面。膀胱瘘口处瘢痕组织病理检查结果:(膀胱瘘口肿物)符合分泌期子宫内膜伴间质蜕膜样变;(子宫窦道)符合少量子宫颈内膜,分泌期子宫内膜及平滑肌组织。留置的尿管3周后拔出,排尿顺利,同日月经来潮但无血尿,患者顺利出院;修补术后3个月返院拔出T管。术后随访患者无阴道异常流液,无周期性血尿。2024年3月18日,本院复查盆腔MRI检查提示VUF修补术后改变,原子宫前壁下段、子宫颈前唇与膀胱相通处已经闭合。见 图1D 。



讨论
VUF是发生在膀胱与子宫之间的异常通道,目前的文献报道大部分是子宫手术术中损伤膀胱所致,依沙吖啶羊膜腔内注射引产并清宫导致VUF目前未检索到文献报道。因VUF临床罕见且症状多变,易被误诊、误治。本文报道了1例VUF患者,并复习相关文献,总结VUF的临床特征,以提高对VUF的认识。
VUF发病罕见且临床表现差异大,临床易误诊、误治 [ 1 , 2 ] 。早在1957年,Youssef [ 3 ] 就发现了这种子宫手术后的并发症,并提出了“月经尿”的概念。VUF是膀胱与子宫之间的异常通道,发生原因包括手术损伤、产伤、放疗损伤、恶性肿瘤侵犯、子宫内膜异位症等 [ 4 ] 。2000年,Józwik根据月经流出途径将VUF分为3型:Ⅰ型为周期性血尿、闭经、无阴道漏尿,即Youssef综合征;Ⅱ型为周期性血尿、规律月经,伴有阴道漏尿,即月经血既可从膀胱流出也可从阴道流出;Ⅲ型有阴道漏尿及规律月经,无周期性血尿 [ 5 ] 。这种分型对VUF的诊断及治疗是有意义的,当有子宫手术史的患者出现周期性血尿、闭经、阴道漏尿等1种或多种症状时应考虑到VUF的可能性,避免因缺乏认知和低估症状而导致诊断延迟或误诊。分型也有助于在诊断过程中与膀胱子宫内膜异位症、复发性膀胱炎等疾病进行鉴别诊断。目前,关于VUF的研究大部分是病例报告或观察性研究,有学者对既往的文献进行归纳总结,发现临床工作中以Ⅱ型居多,Ⅲ型最少见,VUF的瘘口多见于膀胱三角上方及膀胱顶 [ 6 ] 。
本例患者有阴道漏尿、周期性血尿,并伴有周期性阴道少量血性分泌物,考虑为Ⅱ型VUF。本例引产后1个月出现阴道漏尿,引产后3个月月经来潮后开始出现周期性血尿且月经量明显减少,临床表现典型。结合患者的剖宫产术史,影像学检查提示瘘口位于子宫前壁下段、子宫颈前唇处,考虑可能为清宫操作过程中子宫瘢痕处穿孔而导致VUF。VUF修补术中也证实了瘘口位于子宫前壁下段瘢痕处。剖宫产术后常会发生膀胱后壁与子宫前壁的粘连,且剖宫产术后子宫瘢痕处较为菲薄,为宫腔操作的高危患者。
VUF的临床表现多变,患者可能因周期性血尿、闭经、阴道漏尿、阴道月经量明显减少中的1种或多种症状而就诊。关于VUF的辅助检查,有条件者可同时行盆腔MRI、宫腔造影、膀胱镜检查等,目的是明确瘘管的大小、位置、类型、数量、瘘口周围瘢痕组织及其与周围器官的关系。VUF的治疗方式目前尚无统一标准,需要结合瘘管的具体情况、发生时间、有无修复手术史、有无放疗史等来综合考虑,但对于大多数患者而言,手术是最终的治疗方法。手术方式的选择,有开腹、微创手术(腹腔镜、单孔腹腔镜及机器人手术系统) [ 2 , 7 , 8 , 9 , 10 ] 。手术的具体方案取决于瘘管的类型及手术医师的经验,最常见的手术入路是开腹手术,尤其是对于复杂瘘管、盆腔明显粘连等情况 [ 6 , 11 , 12 ] 。手术入路是研究者的关键兴趣点,因为手术入路与瘘口修复成功率有关;有研究对开腹手术与微创手术进行对比,发现微创手术缩短了住院时间,但失血量、手术时间并无显著差异 [ 6 ] 。可惜的是,目前只有少数研究比较了不同术式的有效性,尚需更多的证据。本例患者的瘘口形成时间较长,术前考虑盆腔粘连较重,故选择开腹手术,效果良好。VUF修补术除了必须修补膀胱和子宫,还推荐在子宫与膀胱之间放置血管化良好的腹膜或网膜,以降低瘘口修补处愈合不良导致修补手术失败的风险 [ 4 , 7 , 13 ] 。选择合适的入路,并最大限度做到一次修复成功,因为之后的每次手术均会增加手术的复杂性并降低成功的概率。针对手术时机,一般认为术中发现膀胱损伤应立即修补;术后发现的VUF需等待组织水肿消散、炎症控制后再进行手术修补,一般为3个月以上,但多篇文献报道排除水肿、感染、坏死等情况后可尽早进行手术,效果良好 [ 9 , 14 , 15 ] 。VUF修补术后的管理也很重要,术后留置尿管时间依据瘘管形成原因、瘘口大小、术中情况而定,一般建议至少保留12~14 d,若手术困难或者复杂性瘘可适当延长留置尿管至21~28 d,保持引流通畅,予抗生素预防感染,加强营养支持,以提高修补成功率 [ 16 ] 。
VUF是一种罕见的泌尿生殖道瘘,检索数据库,引产后清宫手术导致VUF是首次报道。有子宫手术史的患者是宫腔操作的高危患者,针对此类患者需要严格把握宫腔操作的指征。若条件允许,清宫操作过程建议在超声引导下进行,并且规范操作,以减少医源性泌尿生殖道瘘形成的可能。清宫手术后需对患者严密监测,早期发现发热、腹痛、阴道流血等症状。若可疑医源性泌尿生殖道瘘形成,应及时加强医患沟通,积极处理,减少患者的身心痛苦。
利益冲突 所有作者声明无利益冲突
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